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1 篇 重庆医科大学

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1 篇 杨梅

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儿童ebV阳性T/NK细胞淋巴组织增殖性疾病21例临床病理特点及预后

儿童EBV阳性T/NK细胞淋巴组织增殖性疾病21例临床病理特点及预后

引用

作者：杨梅重庆医科大学

学位级别：硕士

目的:分析儿童ebV阳性T/NK细胞淋巴组织增殖性疾病临床病理特点,探索预后影响因素。方法:回顾性分析21例儿童ebV阳性T/NK细胞淋巴组织增殖性疾病的临床病理资料,进行临床病理分组并随访,分析预后影响因素。单因素预后分析采用Kaplan-Me... 详细信息

目的:分析儿童ebV阳性T/NK细胞淋巴组织增殖性疾病临床病理特点,探索预后影响因素。方法:回顾性分析21例儿童ebV阳性T/NK细胞淋巴组织增殖性疾病的临床病理资料,进行临床病理分组并随访,分析预后影响因素。单因素预后分析采用Kaplan-Meier方法,多因素预后分析采用Cox比例风险回归模型。结果:21例患者中,男性12例(57.1%),女性9例(42.9%),中位发病年龄8岁(2-14岁),中位病程24.5个(0.3-161个月)。21例患者临床病理亚型主要为慢性活动性eb病毒感染9例(42.9%),种痘水疱病样淋巴组织增生性疾病8例(38.1%),儿童系统性ebV阳性T细胞淋巴瘤(CSebV+TCL)4例(19.0%)。主要临床表现为发热(17/21,80.9%),肝大(15/21,71.4%),脾大(14/21,66.7%),浅表淋巴结肿大(11/21,52.4%)和皮疹(10/21,47.6%)。实验室检查主要发现全血细胞减少(10/21,47.6%),血小板减少(11/21,52.4%),肝功能异常(9/21,42.9%),胆色素代谢障碍(7/21,33.3%),乳酸脱氢酶明显升高(11/21,52.4%),其中7例患者LDH水平超过1000IU/L,继发性凝血功能障碍(7/21,33.3%),合并HLH(7/21,33.3%),血尿素氮和/或肌酐升高(3/21,14.3%)。19例患者有ebV相关血清学检查资料,ebV-DNA拷贝数明显升高,超过10～4copies/ml。此外18例患者ebV VCA-Ig M均阴性,VCA-Ig G均阳性。所有患者均具有完整的组织病理学资料,以皮肤、淋巴结、骨髓为主。组织病理特点为异常淋巴细胞浸润,部分病例可见轻度异型细胞。2例CSebV+TCL患者组织活检可见异型肿瘤细胞增生。免疫组化特点为CD3、CD7、TIA-1阳性,部分合并CD56阳性。除部分骨髓活检外,ebER均阳性。T细胞受体(TCR)基因克隆性分析阳性率为55.6%(5/9)。共随访20例患者,失访1例,中位随访时间7个月(0.3-59个月),死亡16例(80%)。单因素预后分析发现发热(P=0.028)、淋巴结肿大(P=0.037)、血小板减少(P=0.013)、LDH升高(P=0.003)、胆红素升高(P=0)、肾功能异常(P=0.02)、凝血功能障碍(P=0)、存在噬血细胞组织细胞增生症(P=0)与儿童ebV-T/NK-LPDs不良预后相关;多因素预后分析提示血小板减少、LDH升高是影响儿童ebV-T/NK-LPDs生存的独立因素。结论:1.儿童ebV-T/NK-LPDs临床表现以发热、肝脾淋巴结肿大、种痘样皮疹为主,出现系统性损害时,主要累及血液系统、肝脏功能。2.组织病理学特点为ebV感染的淋巴细胞浸润组织,免疫组化显示:CD3、CD7、TIA-1阳性,部分可同时合并CD56阳性。ebBR普遍阳性。3.该类疾病临床罕见,合并系统性症状时,侵袭性强,病死率高,血小板减少、LDH升高是预后不良的独立影响因素。4.对合并系统性症状的儿童ebV-T/NK-LPDs患者,采用抗病毒治疗、单用糖皮质激素或HLH治疗方案,效果均不理想。

关键词：儿童ebV阳性T/NK细胞淋巴组织增殖性疾病慢性活性eb病毒感染种痘水疱病样淋巴组织增生性疾病儿童系统性ebV阳性T细胞淋巴瘤预后

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