检索结果-内蒙古大学图书馆

中华风湿病学杂志 2015年第5期19卷 313-318页

作者：周佳鑫徐东郑文洁吴迪张上珠刘金晶邓露张奉春曾小峰中国医学科学院北京协和医院风湿免疫科风湿免疫病学教育部重点实验室 100730 中央财经大学统计与数学学院

目的分析AOSD合并噬血细胞性淋巴组织细胞增多症（HLH）患者的临床特点.方法回顾分析白2012年8月至2014年9月在北京协和医院住院的AOSD合并HLH患者的临床资料,并以同期住院的未合并HLH的AOSD患者作为对照组,采用t检验或Mann-whitney检... 详细信息

目的分析AOSD合并噬血细胞性淋巴组织细胞增多症（HLH）患者的临床特点.方法回顾分析白2012年8月至2014年9月在北京协和医院住院的AOSD合并HLH患者的临床资料,并以同期住院的未合并HLH的AOSD患者作为对照组,采用t检验或Mann-whitney检验,x2检验（或Fisher精确概率法检验）进行数据分析,同时分析了AOSD合并HLH患者的治疗和预后.结果 AOSD合并HLH患者12例,占同期AOSD患者（96例）的13％.12例患者均为女性,发生HLH的年龄为19.7～52.3岁,平均（33±12）岁,从AOSD起病进展为HLH的病程为1～48个月,平均（20±24）个月.HLH可能诱因：AOSD活动9例,病毒感染3例.与对照组相比,AOSD合并HLH患者更容易出现弥漫性血管内凝血（3/12和1/84,P=0.006）和休克（2/12和0/84,P=0.014）,血细胞减少[中性粒细胞3.14（0～21.98）×109/L和12.46（1.28～57.42）×109/L,Z=-4.309,P＜0.01;血红蛋白（81±27）g/L和（107 ±21） g/L,t=3.815,P＜0.01;血小板计数48（8～199）×109/L和316（81～1 016）×109/L,Z=-5.351,P＜0.01],血ALT、AST、LDH明显升高[ALT 338（18～5 290） U/L和56 （9～3 227） U/L,Z=-3.097,P=0.002;AST 352 （35～15 964） U/L和50 （10～4 147） U/L,Z=-4.083,P=0.000;LDH 2 074（381～18 815） U/L和518（91～2 131） U/L,Z=-3.855,P=0.000],血清铁蛋白明显升高[16 990（6 321～59 952） U/L和2 092（118～44 169） U/L,t=-4.708, P=0.000],血纤维蛋白原明显降低[（1.3±0.6）g/L和（5.0±2.1）g/L,t=12.987,P＜0.01].12例患者在诊断HLH后均接受大剂量糖皮质激素治疗,10例同时使用免疫抑制剂,2例使用人免疫球蛋白,感染患者同时予抗感染及支持治疗,1例死亡,11例存活患者随访2～20个月均病情平稳.结论 HLH常在AOSD病程早期出现.感染和AOSD活动均可能诱发HLH.当AOSD患者出现血细胞减少,血ALT、AST、LDH、铁蛋白进行性升高,纤维蛋白原降低、弥漫性血管内凝血和休克时,应警惕HLH.大剂量激素联合免疫抑制剂、人免疫球蛋白治疗可改善预后,合并感染者应同时抗感染.

关键词： Still病,成年型淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性糖皮质激素类

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嗜血细胞性淋巴组织增生症患者的呼吸系统临床及影像学表现

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结核病与肺部健康杂志 2013年第2期2卷 -页

作者：陶连琴王一佳时国朝 200025 上海交通大学医学院附属瑞金医院呼吸科

目的总结与分析嗜血细胞性淋巴组织增生症(hemophagocytic lymphohistiocytosis,HLH)患者的呼吸系统临床及影像学表现,以期改善HLH的早期诊断.方法回顾性分析2006年以来在上海交通大学医学院附属瑞金医院住院、并确诊为HLH患者(11例)... 详细信息

目的总结与分析嗜血细胞性淋巴组织增生症(hemophagocytic lymphohistiocytosis,HLH)患者的呼吸系统临床及影像学表现,以期改善HLH的早期诊断.方法回顾性分析2006年以来在上海交通大学医学院附属瑞金医院住院、并确诊为HLH患者(11例)的临床表现及胸部影像学特征.结果 HLH患者呼吸系统的症状主要表现为咳嗽(5例)、胸闷(6例)、气促(5例).在胸部影像学检查方面,X线胸片(共3例)主要表现为肺部磨玻璃样影(2例)、结节病灶(3例)；CT(共8例)主要表现为肺部磨玻璃样影(3例)、纵隔淋巴结肿大(5例)、胸腔积液(7例)、胸膜增厚(6例)等.结论 HLH的呼吸系统临床症状和影像学表现不具有特征性,但呼吸衰竭和弥漫性磨玻璃样改变可能是重症HLH的呼吸系统表现,需要及时识别.

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性呼吸道疾病放射摄影术,胸部

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中枢神经系统受累噬血细胞性淋巴组织细胞增多症成年患者的临床特征及预后分析

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国际输血及血液学杂志 2024年第4期47卷 324-331页

作者：李萌赵艾琳李林峰干欣霭杨金荣王婕李赫沈恺杨云帆牛挺四川大学华西医院血液内科成都610041

目的探讨中枢神经系统(CNS)受累噬血细胞性淋巴组织细胞增多症(HLH)(CNS-HLH)成年患者的临床特点及预后。方法选择2010年1月至2021年10月四川大学华西医院血液内科诊治的16例CNS-HLH患者为研究对象。其中,男性患者为7例,女性为9例;患者... 详细信息

目的探讨中枢神经系统(CNS)受累噬血细胞性淋巴组织细胞增多症(HLH)(CNS-HLH)成年患者的临床特点及预后。方法选择2010年1月至2021年10月四川大学华西医院血液内科诊治的16例CNS-HLH患者为研究对象。其中,男性患者为7例,女性为9例;患者中位诊断年龄为27.5岁(23.8,40.3岁)。采用回顾性研究方法,收集患者的基线特征、实验室检查结果、治疗方案及生存情况等临床资料,并对患者的临床特征、治疗及转归情况进行分析。对本组患者的随访截至2021年12月31日。本研究采用Kaplan-Meier法绘制本组患者总体生存(OS)曲线,采用Cox比例风险回归模型对可能影响患者OS的基线临床资料进行单因素分析。本研究遵循的程序符合四川大学华西医院人体试验委员会制定的标准,并且获得该委员会批准(批准文号:WCH-EC/2021-1621),该伦理委员会同意豁免与本研究纳入受试者签署知情同意书。结果①本组16例患者中,1例为原发性HLH,15例为继发性HLH(11例继发于恶性肿瘤,3例继发于感染,1例继发于自身免疫性疾病);13例患者表现出CNS症状,最常见症状为头晕/头痛(7/16);12例患者接受头部CT/MRI检查(9例表现为影像学改变);7例接受脑脊液检查患者中,5例结果异常;7例接受HLH相关基因检测患者中,1例发现UNC13D c.2588G>A纯合突变,5例发现意义未明的HLH相关基因杂合突变,1例结果呈阴性。②本组16例患者中,3例患者入院后早期死亡,其余13例患者接受抗HLH和(或)抗原发病治疗后,完全缓解(CR)、部分缓解(PR)、未缓解患者分别为4、4和5例。③本组CNS-HLH患者的病死率为46.7%(7/15),1、3、12个月的OS率为分别为66.7%、60.0%和60.0%。④初诊时皮肤瘀点为本组患者OS的影响因素(HR=4.815,95%CI:1.057~21.928,P=0.042)。结论CNS-HLH成年患者的临床表现异质性大,预后较差。通过CNS相关检查,有助于对CNS-HLH成年患者进行及时诊断和治疗。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性中枢神经系统预后回顾性研究成年人噬血细胞综合征

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无关造血干细胞移植治疗儿童噬血细胞性淋巴组织细胞增多症二例报道并文献复习

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中华临床医师杂志(电子版) 2013年第19期 8972-8974页

作者：唐湘凤栾佐吴南海章波王凯杜宏解放军海军总医院儿科

目的探讨无关造血干细胞移植治疗儿童噬血细胞性淋巴组织细胞增多症的疗效问题。方法给2例噬血细胞性淋巴组织细胞增多症患儿,包括家族性和难治复发型各1例,分别进行了无关外周和脐血干细胞移植,预处理采用足叶乙甙+马利兰+氟达拉滨+抗... 详细信息

目的探讨无关造血干细胞移植治疗儿童噬血细胞性淋巴组织细胞增多症的疗效问题。方法给2例噬血细胞性淋巴组织细胞增多症患儿,包括家族性和难治复发型各1例,分别进行了无关外周和脐血干细胞移植,预处理采用足叶乙甙+马利兰+氟达拉滨+抗胸腺免疫球蛋白,预防移植物抗宿主病方案为环孢素+吗替麦考酚酯片+甲氨蝶呤,于0 d分别回输无关外周干和脐血干细胞,有核细胞分别为20.7×108/kg和5.7×107/kg,CD34+细胞分别为14.49×106/kg和2.9×105/kg。结果中性粒细胞植入天数（ANC≥0.5×109/L）分别为+15 d和+14 d,血小板植入天数（PLT≥20×109/L）分别+13 d和+22 d,供者完全嵌合天数分别为+23 d和+44 d,两例均出现Ⅰ;度急性GVHD,均控制,接受无关脐血的1例出现CMV血症,EBV转阴天数分别+27 d和+180 d。随访时间分别是9个月和7个月,为供者完全嵌合状态,未发生慢性GVHD,现无病存活。结论无关造血干细胞移植是治疗家族性和难治复发型噬血细胞性淋巴组织细胞增多症的根本措施。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性造血干细胞移植

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儿童 EB 病毒相关性噬血性淋巴组织细胞增生症的临床特征及相关基因缺陷

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中华医学杂志 2014年第25期94卷 1941-1946页

作者：刘嵘师晓东李君惠胡涛曹静孙宇童春荣刘红星首都儿科研究所附属儿童医院血液科北京100020 陆道培血液肿瘤中心

目的：分析EB病毒相关性噬血性淋巴组织细胞增生症（ EBV-HLH）患儿的临床特征及其相关基因缺陷情况。方法于2011年5月至2012年9月收集就诊于首都儿科研究所的EBV-HLH患儿的临床资料16例，男女各8例，年龄1岁2个月至13岁7个月，中位年龄... 详细信息

目的：分析EB病毒相关性噬血性淋巴组织细胞增生症（ EBV-HLH）患儿的临床特征及其相关基因缺陷情况。方法于2011年5月至2012年9月收集就诊于首都儿科研究所的EBV-HLH患儿的临床资料16例，男女各8例，年龄1岁2个月至13岁7个月，中位年龄2岁9个月。采用基因测序方法检测HLH相关基因穿孔素（PRF1）基因、UNC13同源蛋白4（UNC13D）基因、突触融合蛋白11（STX11）基因、突触融合蛋白结合蛋白2（STXBP2）基因、SH2结构域1A（SH2D1A）基因及X连锁凋亡抑制蛋白（ XIAP）基因突变。根据HLH基因检测的结果，分析HLH相关基因阳性病例（阳性组）和阴性病例（阴性组）的临床特点及治疗转归。结果16例患儿中有7例患儿能检测出阳性基因，其中，有5例次PRF1、3例次UNC13D、1例次STXBP2、1例次SH2D1A，其中1例患儿同时存在PRF1、UNC13D的突变。 HLH相关基因阳性组（n＝7）和阴性组（n＝9）在性别、年龄、发病年龄初诊时病程间无差异，在临床特征、严重程度、疾病进展速度、EB病毒载量、EBV-DNA持续阳性时间、治疗及转归上差异均无统计学意义（均P＞0.05）。结论 EBV-HLH患儿中，有相当部分患儿存在基因缺陷，且HLH基因缺陷可能不影响EBV-HLH患儿的临床特征及治疗。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性突变 EB病毒

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儿童药物超敏反应相关噬血细胞综合征9例分析

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中华儿科杂志 2024年第1期62卷 60-65页

作者：赵云泽马宏浩王冬廉红云王天有张蕊国家儿童医学中心、首都医科大学附属北京儿童医院血液病中心、儿童血液病与肿瘤分子分型北京市重点实验室、儿科学国家重点学科、儿科重大疾病研究教育部重点实验室北京100045

目的探讨儿童药物超敏反应相关噬血细胞综合征(DIHS-HLH)的临床特征、治疗及预后。方法回顾性病例分析。以2020年1月至2022年12月就诊于首都医科大学附属北京儿童医院的9例DIHS-HLH患儿为研究对象,总结患儿的临床表现、实验室检查、治... 详细信息

目的探讨儿童药物超敏反应相关噬血细胞综合征(DIHS-HLH)的临床特征、治疗及预后。方法回顾性病例分析。以2020年1月至2022年12月就诊于首都医科大学附属北京儿童医院的9例DIHS-HLH患儿为研究对象,总结患儿的临床表现、实验室检查、治疗及预后情况。使用Kaplan-Meier法计算总生存率。结果9例患儿男6例、女3例,年龄0.8~3.1岁,均有发热、皮疹、肝肿大和2个及以上部位淋巴结肿大,其他表现包括脾肿大4例、肺部影像学改变6例、中枢神经系统表现3例、水样便3例等。实验室检查以可溶性CD25升高(8例)、肝功能损伤(7例)、高铁蛋白血症(7例)较为突出,其他包括骨髓噬血现象5例、低纤维蛋白原血症3例、高甘油三酯血症2例、细胞因子以白细胞介素(IL)5、IL-8、干扰素γ(IFN-γ)升高(分别有6、7、6例)为著。所有患儿均应用足量免疫球蛋白、激素和芦可替尼治疗,其中4例应用大剂量甲泼尼龙冲击,2例应用依托泊苷,2例应用环孢素。随访0.2~38.6个月,7例存活,1年总生存率为(78±14)%。2例死亡患儿均为病初应用足量免疫球蛋白、甲泼尼龙2 mg/(kg·d)联合芦可替尼病情控制不佳者。2例死亡患儿均有水样便、IL-5和IL-8升高、IgM减低。结论对于发热、皮疹并有可疑用药史的患儿,如存在肝肿大及肝功能损伤、IL-5和IL-8升高,需高度警惕DIHS-HLH,及时停用可疑药物,应用足量免疫球蛋白、激素联合芦可替尼有助于疾病控制。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性超敏反应儿童

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DEP方案挽救治疗成人难治性噬血细胞综合征的临床研究

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中华血液学杂志 2014年第10期35卷 901-904页

作者：王旖旎黄文秋魏娜曾祥宗张嘉王晶石吴林付丽王昭首都医科大学附属北京友谊医院血液科 100050

目的观察脂质体阿霉素联合依托泊苷和大剂量甲泼尼龙（DEP）方案挽救治疗成人难治性噬血细胞综合征（HLH）患者的有效性.方法以41例难治性HLH患者为研究对象,采用DEP方案治疗2周和4周后,参照美国中西部协作组制订的标准进行疗效评价.... 详细信息

目的观察脂质体阿霉素联合依托泊苷和大剂量甲泼尼龙（DEP）方案挽救治疗成人难治性噬血细胞综合征（HLH）患者的有效性.方法以41例难治性HLH患者为研究对象,采用DEP方案治疗2周和4周后,参照美国中西部协作组制订的标准进行疗效评价.结果 41例患者中,男28例,女13例,中位年龄31（18～62）岁.总反应率（ORR）为78.1％（32例）,其中完全缓解（CR）率为29.3％（12例）,部分缓解（PR）率为48.8％（20例）.41例患者中有8例未找到引起HLH的原发病（CR 5例,PR2例）;其余33例患者中原发性HLH 1例（CR 1例）,淋巴瘤相关HLH 20例（CR 3例,PR 12例）,EBV相关HLH 12例（CR 3例,PR 6例）.对DEP方案无应答的9例患者均在开始挽救治疗后的2～4周内死亡;达到PR和CR的32例患者在诱导缓解后积极针对原发病治疗,包括化疗、异基因造血干细胞移植、脾脏切除等,其中20例患者病情持续缓解.结论单臂研究结果提示,DEP方案可能是一种有效的用于成人难治性HLH患者的挽救治疗方案.

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性挽救疗法脂质体阿霉素难治性

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儿童原发性噬血细胞性淋巴组织细胞增生症基因型与临床表型的相关性

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中华儿科杂志 2021年第8期59卷 672-677页

作者：张利平马宏浩魏昂张蕊李志刚王天有首都医科大学附属北京儿童医院血液病中心 100045 首都医科大学附属北京儿童医院北京市儿科研究所血液疾病研究室 100045

目的探讨原发性噬血细胞性淋巴组织细胞增生症(HLH)患儿基因型与临床特征的相关性。方法回顾性研究。选择2015年11月至2020年10月就诊于北京儿童医院的38例原发性HLH患儿为研究对象,分别将患儿分为破坏性突变组和非破坏性突变组,家族性H... 详细信息

目的探讨原发性噬血细胞性淋巴组织细胞增生症(HLH)患儿基因型与临床特征的相关性。方法回顾性研究。选择2015年11月至2020年10月就诊于北京儿童医院的38例原发性HLH患儿为研究对象,分别将患儿分为破坏性突变组和非破坏性突变组,家族性HLH(FHL)组和非FHL组,细胞脱颗粒功能受损组和非脱颗粒功能受损组,分析不同组间患儿的临床特点及实验室、功能学检查结果的差异。组间比较采用秩和检验或χ^(2)=检验。结果38例患儿男23例、女15例,发病年龄2.5(0.1~13.7)岁。PRF1(13例,34%)和UNC13D(12例,32%)基因突变检出率最高。基因型与临床表型关联性分析结果提示,携带破坏性基因突变的患儿(25例)发病年龄小于非破坏性突变组患儿(13例)[1.0(0.1~9.0)比4.0(0.4~13.4)岁,Z=-2.711,P=0.007]。家族性HLH患儿(26例)的中枢神经系统受累和抽搐发生率高于非家族性HLH患儿(12例)[62%(16/26)比2/12,χ^(2)=6.631,P=0.015;54%(14/26)比2/12,χ^(2)=4.656,P=0.040]。脱颗粒通路受损组患儿(29例)可溶性CD25(sCD25)[38444(2393~44000)比15304(1620~36937)ng/L,Z=2.634,P=0.008]、胆红素[23.5(6.3~126.4)比6.0(3.6~31.0)μmol/L,Z=2.992,P=0.003]、干扰素γ(IFN-γ)[20.7(0~248.7)比11.9(2.6~21.0)ng/L,Z=2.156,P=0.031]、白细胞介素10(IL-10)[20.7(4.3~2500.0)比11.8(4.0~88.0)ng/L,Z=2.210,P=0.027]均高于非脱颗粒通路受损组患儿(9例),而中性粒细胞计数[0.5(0.1~8.0)×10^(9)比1.0(0.9~2.3)×10^(9)/L,Z=-3.197,P=0.001]、铁蛋白[1133(78~10452)比3048(630~37900)μg/L,Z=-2.407,P=0.016]、乳酸脱氢酶[410(188~1254)比599(389~3147)U/L,Z=-2.489,P=0.013]明显低于非脱颗粒通路受损组。结论在原发性HLH患儿中PRF1和UNC13D基因突变最常见。携带破坏性基因突变的患儿发病年龄较早;家族性HLH患儿更易出现中枢神经系统受累及抽搐;脱颗粒通路受损患儿sCD25、胆红素及IFN-γ、IL-10水平较高。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性基因型表型儿童

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无基础疾病的CMV感染相关噬血细胞淋巴组织细胞增生症5例临床分析

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中华内科杂志 2024年第5期63卷 486-489页

作者：张馨予邱彤璐黄慧君朱华渊李建勇施文瑜缪祎南京医科大学第一附属医院(江苏省人民医院)血液科南京210029 南通大学附属医院肿瘤科南通226001

回顾性分析2011年1月至2020年12月于南京医科大学第一附属医院确诊并治疗的5例巨细胞病毒(CMV)感染相关噬血细胞淋巴组织细胞增生症(HLH)患者的临床资料。5例患者中,女4例,男1例,中位年龄31岁(范围21~65岁)。患者发病前均无基础疾病且... 详细信息

回顾性分析2011年1月至2020年12月于南京医科大学第一附属医院确诊并治疗的5例巨细胞病毒(CMV)感染相关噬血细胞淋巴组织细胞增生症(HLH)患者的临床资料。5例患者中,女4例,男1例,中位年龄31岁(范围21~65岁)。患者发病前均无基础疾病且免疫功能健全。患者起病时均有发热,4例伴脾大,2例淋巴结肿大,1例肝大,3例伴皮疹。3例患者影像学证实肺部感染,其中2例患者出现呼吸衰竭。2例伴有黄疸。中枢神经系统症状合并消化道出血1例。所有患者均给予糖皮质激素以控制炎症因子风暴并使用抗病毒治疗。1例患者在抗病毒治疗无明显改善并出现中枢神经系统症状后,加用COP方案(环磷酰胺、长春新碱、泼尼松)化疗。经治疗,4例患者HLH获得完全缓解,1例妊娠合并HLH患者在自然分娩后最终因疾病进展死亡。无基础疾病的免疫健全患者CMV感染诱发HLH极为罕见。患者总体预后较好,抗病毒治疗为关键治疗手段。

关键词：巨细胞病毒感染淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性基础疾病治疗预后

来源：评论

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217例噬血细胞性淋巴组织细胞增生症患儿的临床及实验室检查特点分析

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中华血液学杂志 2014年第7期35卷 628-632页

作者：肖莉管贤敏孟岩苏庸春宪莹肖剑文崔颖慧于洁重庆医科大学附属儿童医院 400014

目的探讨我国儿童噬血细胞性淋巴组织细胞增生症（HLH）的临床及实验室检查特点.方法回顾性分析217例HLH患儿的临床及实验室检查资料.结果 217例患儿中男女比例为1.11∶1,中位发病年龄为3岁5个月（6个月～16岁9个月）,发病高峰年龄为1... 详细信息

目的探讨我国儿童噬血细胞性淋巴组织细胞增生症（HLH）的临床及实验室检查特点.方法回顾性分析217例HLH患儿的临床及实验室检查资料.结果 217例患儿中男女比例为1.11∶1,中位发病年龄为3岁5个月（6个月～16岁9个月）,发病高峰年龄为1～5岁（占61.3％）.感染相关HLH最多见（占77％,其中92.2％为EB病毒感染）,其余为肿瘤相关HLH、自身免疫性疾病相关HLH等.临床以持续高热（100.0％）、肝脏肿大（92.6％）、脾脏肿大（88.4％）为突出表现,超过半数患儿有中枢神经系统及呼吸系统受累表现.实验室检查结果显示铁蛋白升高最为显著（98.0％）,其次为骨髓噬血现象（90.7％）及凝血功能障碍（76.5％）;所有患儿均有不同程度的肝功能损害;外周血淋巴细胞分类异常常见.结论 HLH是一组异质性疾病,病因及临床表现多样;HLH-2004诊断方案对于诊断HLH有其理论基础及临床可操作性;肝功能损害相关指标、外周血淋巴细胞分类、中枢神经系统和呼吸系统受累表现对HLH的诊断具有参考价值.

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性儿童回顾性研究 HLH-2004方案

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