检索结果-内蒙古大学图书馆

中华儿科杂志 2020年第3期58卷 213-217页

作者：魏昂马宏浩张利平吴润晖张蕊王天有国家儿童医学中心首都医科大学附属北京儿童医院血液肿瘤中心儿童血液病与肿瘤分子分型北京市重点实验室儿科学国家重点学科儿科重大疾病研究教育部重点实验室100045

目的探讨以噬血细胞综合征(HLH)为首发表现的肝炎相关性再生障碍性贫血(HAAA)的临床特点及诊治要点。方法回顾性分析2017年1月至2019年5月于首都医科大学附属北京儿童医院住院治疗的5例以HLH为首发表现的HAAA患儿的临床病例资料。结果5... 详细信息

目的探讨以噬血细胞综合征(HLH)为首发表现的肝炎相关性再生障碍性贫血(HAAA)的临床特点及诊治要点。方法回顾性分析2017年1月至2019年5月于首都医科大学附属北京儿童医院住院治疗的5例以HLH为首发表现的HAAA患儿的临床病例资料。结果5例患儿中男4例、女1例,发病年龄6.0(2.7~12.7)岁。所有患儿在发病初期均表现为不明原因的高热、肝肿大、入院前血生化提示肝功能损伤[天冬氨酸转氨酶1716(1409~2570)U/L、丙氨酸转氨酶1699(937~2540)U/L],入院后查血细胞减少[白细胞计数1.2(0.6~6.7)×109/L、血红蛋白94(65~111)g/L、血小板计数29(10~41)×109/L]、纤维蛋白原降低[1.3(1.1~2.5)g/L],甘油三酯[4.0(2.8~5.1)mmol/L]、铁蛋白[1766(399~5253)μg/L]、可溶性CD25[27457(9625~44000 ng/L)]明显升高,患儿骨髓涂片中都可见吞噬现象,故急性肝炎、HLH诊断明确。在HLH治疗过程中,患儿血细胞持续减低不缓解,完善骨髓(髂骨)活检提示骨髓增生低下,在除外先天骨髓衰竭性疾病及其他全血细胞减少性疾病后,HAAA诊断成立。HAAA确诊后,1例患儿在北京儿童医院行抗人胸腺免疫球蛋白(ATG)和环孢素治疗,1例外院行造血干细胞移植,2例明确诊断后外院行ATG治疗,1例患儿死亡。结论HAAA可以HLH为首发表现,临床表现以高热、肝功能损伤、血细胞减少、铁蛋白升高及骨髓吞噬现象为主。若经免疫抑制治疗,HLH以及肝炎相关指标均好转而血常规持续不恢复应考虑HAAA可能。当HAAA符合重型再生障碍性贫血诊断标准或依赖输注时,应尽快行ATG或者造血干细胞移植治疗。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性贫血,再生障碍性肝炎

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肺炎链球菌相关性噬血细胞综合征临床及分离株特点分析

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中华儿科杂志 2022年第3期60卷 209-214页

作者：李儒博贺小慧方伯梁杨颖姚开虎钱素云国家儿童医学中心首都医科大学附属北京儿童医院重症医学科北京100045 国家儿童医学中心首都医科大学附属北京儿童医院北京市儿科研究所皮肤疾病研究室儿科学国家重点学科教育部儿科重大疾病研究重点实验室北京100045

目的总结并分析肺炎链球菌相关性噬血细胞综合征(SP-HLH)的临床特征及分离株的血清型和耐药性。方法回顾性分析2013年1月至2020年12月首都医科大学附属北京儿童医院重症医学科收治的15例SP-HLH患儿的一般情况、临床特点、实验室检查、... 详细信息

目的总结并分析肺炎链球菌相关性噬血细胞综合征(SP-HLH)的临床特征及分离株的血清型和耐药性。方法回顾性分析2013年1月至2020年12月首都医科大学附属北京儿童医院重症医学科收治的15例SP-HLH患儿的一般情况、临床特点、实验室检查、治疗、随访(截至2021年5月)及预后等临床资料,并检测分离株血清型与药物敏感性。根据患儿临床结局分为临床好转组和死亡组。组间比较采用Mann-Whitney U检验、Fisher确切概率法。结果15例SP-HLH患儿中男8例、女7例,发病年龄1.0(1.0,2.5)岁。原发感染疾病中,重症肺炎9例,脑膜炎和菌血症各3例,所有患儿均未接种肺炎链球菌疫苗且均入住儿童重症监护病房。其中10例存在呼吸衰竭,5例合并急性肾损伤,3例合并溶血尿毒综合征。所有患儿均使用抗感染药物、糖皮质激素和大剂量丙种球蛋白冲击治疗。临床好转组8例,死亡组7例。死亡组中性粒细胞计数低于临床好转组[5.0(1.7,9.3)×10^(9)比5.2(3.4,10.5)×10^(9)/L,Z=-2.43,P=0.015],且死亡组患儿住院时长及PICU入住时间均短于好转组[3(1,11)比39(34,48)d、2(1,4)比19(12,31)d,Z=-3.25、-3.24,均P=0.001]。10例患儿有肺炎链球菌血清型分型结果,分别为19F型4株,19A型3株,23F型1株,15A型1株,14型1株,其中9株在13价肺炎链球菌结合疫苗覆盖范围内。所有菌株均对红霉素耐药,对万古霉素、利奈唑胺敏感。结论SP-HLH多见于3岁内儿童,病死率较高;死亡组患儿中性粒细胞下降程度重,病情进展快。治疗以在抗感染基础上应用糖皮质激素和大剂量丙种球蛋白为主,分离株血清型以19F、19A为主,对万古霉素、利奈唑胺敏感。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性肺炎球菌感染儿童

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噬血细胞综合征治疗后继发急性早幼粒细胞白血病一例报告并文献复习

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中华儿科杂志 2013年第12期51卷 938-942页

作者：苏雁周翾张莉张蕊首都医科大学附属北京儿童医院血液肿瘤中心 100045

目的探讨噬血细胞综合征依托泊苷治疗相关白血病的临床特点和风险.方法报告1例噬血细胞综合征患儿应用依托泊苷治疗后继发急性早幼粒细胞白血病的临床资料,并结合国内外报道的噬血细胞综合征治疗后继发白血病的10例病例进行文献复习.... 详细信息

目的探讨噬血细胞综合征依托泊苷治疗相关白血病的临床特点和风险.方法报告1例噬血细胞综合征患儿应用依托泊苷治疗后继发急性早幼粒细胞白血病的临床资料,并结合国内外报道的噬血细胞综合征治疗后继发白血病的10例病例进行文献复习.结果本例明确诊断EB病毒相关噬血细胞综合征,依托泊苷累积剂量3520 mg/m^2,在确诊噬血细胞综合征后28个月,被诊断急性早幼粒细胞白血病,给予维甲酸＋去甲氧柔红霉素诱导化疗缓解,继续给予巩固治疗.复习文献发现10例噬血细胞综合征治疗后继发白血病病例,与本例共11例,应用依托泊苷累积剂量900 ～20 500 mg/m2,噬血细胞综合征与继发白血病间隔中位时间24个月.继发白血病类型包括1例急性淋巴细胞白血病,1例骨髓增生异常综合征,9例急性髓细胞白血病.3例出现了染色体11q23异常,4例急性早幼粒细胞白血病病例出现t（15；17）染色体异常.11例病例中死亡4例,存活7例.结论依托泊苷治疗相关白血病潜伏期短、急性髓细胞白血病常见、平衡染色体异常常见.依托泊苷治疗相关白血病发生的危险因素与依托泊苷累积剂量、应用频率、联合其他抗肿瘤药物多因素有关.在噬血细胞综合征化疗中保持依托泊苷累积剂量在一个安全剂量范围,以减少继发白血病的发生.

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性白血病依托泊甙

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异基因造血干细胞移植治疗噬血细胞综合征

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中华儿科杂志 2014年第2期52卷 94-98页

作者：孙瑞娟肖娟张建平卢岳魏志杰朱会丽孙媛北京市道培医院儿童血液科 100192 北京市道培医院干细胞移植科 100192

目的探讨异基因造血干细胞移植治疗噬血细胞综合征的预处理方案、疗效及移植相关副作用.方法 2010年2月至2012年9月于北京市道培医院1 1例接受异基因造血干细胞移植术的噬血细胞综合征患儿.其中8例为原发性噬血细胞综合征（PRF1基因突... 详细信息

目的探讨异基因造血干细胞移植治疗噬血细胞综合征的预处理方案、疗效及移植相关副作用.方法 2010年2月至2012年9月于北京市道培医院1 1例接受异基因造血干细胞移植术的噬血细胞综合征患儿.其中8例为原发性噬血细胞综合征（PRF1基因突变2例,UNC13D基因突变3例,STXBP2基因突变2例,XIAP基因突变1例）,3例没有查到免疫缺陷相关基因,诊断EB病毒相关的噬血细胞综合征.移植前达到缓解期的患儿仅1例.选用非血缘异基因造血干细胞移植供者8例,HLA配型7/10 ～10/10相合,半相合异基因造血干细胞移植3例.采用以依托泊苷/马利兰/氟达拉滨/抗淋巴细胞球蛋白（VP-16/Bu/Flu/ATG）为主的预处理方案7例,采用以依托泊苷/氟达拉滨/马法兰/抗淋巴细胞球蛋白（VP-16/Flu/Mel/ATG）为主预处理方案4例.11例患儿预防移植物抗宿主病（GVHD）采用环孢菌素或普乐可复、骁悉、短疗程甲氨蝶呤,其中4例加用抗CD25单抗,7例辅助输注非血缘脐带血,1例辅助输注半相合骨髓预防GVHD.结果 11例患儿中有3例死亡.可评估的8例患儿总生存中位时间585 d（154～1 115 d）.11例患儿均骨髓顺利植入.供受者嵌合率均为100％供者型,其中2例在首次骨髓评估供受者嵌合率时分别为80.14％、97.76％.急性移植物抗宿主病（aGVHD）8例,其中aGVHD Ⅰ～Ⅱ° 3例,aGVHDⅢ～Ⅳ° 5例.慢性移植物抗宿主病（cGVHD）4例.巨细胞病毒血症7例,其中发展为巨细胞病毒病3例.结论异基因造血干细胞移植是治疗原发性及难治、复发性噬血细胞综合征的有效手段.缓解期患儿的移植疗效明显高于非缓解期患儿,重视移植后病毒的激活,合理的预处理方案可以减少移植风险.

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性造血干细胞移植治疗结果

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噬血细胞综合征77例临床分析

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中华医学杂志 2015年第9期95卷 681-684页

作者：张学武周姝含张莉徐丽玲金月波刘爱春张霞姚海红贾园苏茵栗占国北京大学人民医院风湿免疫科 100044 中国医学科学院阜外心血管病医院内分泌科江苏省新沂市人民医院风湿免疫科

目的通过分析总结噬血细胞综合征（HPS）患者的临床及实验室特点,提高对该病的认识.方法对象为北京大学人民医院2007至2014年收治的77例HPS患者,对77例患者的病因、临床表现、实验室特征、治疗及预后等进行分析.结果 77例患者男女比... 详细信息

目的通过分析总结噬血细胞综合征（HPS）患者的临床及实验室特点,提高对该病的认识.方法对象为北京大学人民医院2007至2014年收治的77例HPS患者,对77例患者的病因、临床表现、实验室特征、治疗及预后等进行分析.结果 77例患者男女比例相当,诊断HPS时年龄3个月～85岁.原发HPS 5例.继发HPS 72例,其中单纯感染28例,血液系统肿瘤25例,自身免疫病11例,另有8例病因未明.近一半HPS患者与自身免疫病或血液系统肿瘤同时诊断.临床上以高热（100％）、肝脾（81.8％）及淋巴结肿大（40.3％）为主要表现.实验室检查方面,以血细胞减少（94.8％）、铁蛋白升高（93.2％）为主,纤维蛋白原减低占61.8％,其中6例合并弥漫性血管内凝血（DIC）.高甘油三酯血症占一半以上.78.1％患者可在骨髓检查中见噬血细胞现象.自然杀伤细胞活性减低或缺失占95.2％,可溶性CD25抗原（sCD）升高所占比例为100％.其他脏器损害以肺部感染（36.4％）及肝损伤（33.3％）多见.约70％患者应用激素联合依托泊苷和（或）环孢素A治疗.8例自身免疫病患者应用激素冲击治疗（甲泼尼龙200 ～ 500 mg/d）.53例病情好转出院,14例死亡,10例因病情加重放弃治疗出院.此预后不良的24例中5例合并DIC,5例合并多脏器衰竭.血液系统肿瘤病死率最高（52.0％）,此后依次为单纯感染（25.0％）、自身免疫病（18.2％）.结论自身免疫病和血液系统肿瘤在起病同时即可出现HPS表现,对可疑患者及时行相关实验室检查有助于早期明确诊断.合并DIC、多脏器受损的患者预后不良.

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性病因学治疗预后

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血红素加氧酶1在儿童继发性噬血细胞综合征诊断及预后判断中的价值研究

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中国全科医学 2019年第32期22卷 3944-3949页

作者：王颖超李壮壮朱桂英殷楚云王龙郑州大学第一附属医院

背景噬血细胞综合征(HPS)是一种病情严重、病死率较高的增殖性疾病,缺乏特异性的诊断指标,造成部分患儿诊断与治疗不及时,危及生命。血红素加氧酶1(HO-1)是近年来发现的有可能成为一种新的更为特异性的指标,但国内外关于此类的报道较少... 详细信息

背景噬血细胞综合征(HPS)是一种病情严重、病死率较高的增殖性疾病,缺乏特异性的诊断指标,造成部分患儿诊断与治疗不及时,危及生命。血红素加氧酶1(HO-1)是近年来发现的有可能成为一种新的更为特异性的指标,但国内外关于此类的报道较少,寻找更多的循证医学证据,进一步确定其诊断价值显得尤为重要。目的探讨血清HO-1水平在HPS的诊断及预后判断中的价值。方法选取2015年9月-2017年9月郑州大学第一附属医院儿科病房收治的86例继发性HPS患儿(HPS组)及排除HPS诊断的66例感染患儿(感染组),以同期门诊体检的79例健康儿童为对照组。收集受试者性别、年龄、病因、实验室检查;HPS组、感染组与对照组就诊当日及HPS组患儿治疗前、治疗后2周、4周、8周采用酶联免疫吸附试验(ELISA)法检测血清HO-1水平,HPS组、感染组与对照组就诊当日采用实时荧光定量聚合酶链式反应(real-time PCR)检测HO-1 mRNA表达水平。HPS组患儿随访1年,根据预后分为生存63例,死亡23例。采用受试者工作特征(ROC)曲线分析血清HO-1和铁蛋白对HPS的诊断价值,比较不同预后HPS患儿临床指标的差异。结果 HPS组患儿白细胞计数(WBC)、血红蛋白(Hb)、血小板计数(PLT)、自然杀伤(NK)细胞百分比、纤维蛋白原(FIB)低于感染组,C反应蛋白(CRP)、乳酸脱氢酶(LDH)、铁蛋白水平高于感染组(P<0.05)。对照组、感染组、HPS组血清HO-1、HO-1 mRNA表达水平比较,差异均有统计学意义(P<0.05);其中感染组、HPS组血清HO-1、HO-1 mRNA表达水平高于对照组,HPS组血清HO-1、HO-1m RNA表达水平高于感染组(P<0.05)。HPS患儿治疗前、治疗后2周、4周、8周血清HO-1水平比较,差异有统计学意义(P<0.05)。HPS患儿血清HO-1水平与铁蛋白呈正相关(rs=0.661,P<0.001)。血清HO-1诊断HPS的ROC曲线下面积大于铁蛋白(Z=1.68,P=0.046);血清HO-1联合铁蛋白诊断HPS的ROC曲线下面积大于血清HO-1和铁蛋白(Z=1.81,P=0.035;Z=1.98,P=0.023)。死亡HPS患儿CRP、LDH、铁蛋白、HO-1水平较生存HPS患儿升高,PLT较生存HPS患儿降低(P<0.05)。结论 HPS患儿血清HO-1水平明显高于其他感染患儿,与血清铁蛋白水平高度相关,联合检测血清HO-1和铁蛋白水平更具有诊断价值,可能作为儿童HPS早期诊断及预后判断的一个新的分子标志物。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性血红素加氧酶1 预后诊断灵敏度特异度

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^(18)F-FDG PET/CT显像在噬血细胞性淋巴组织细胞增生症中的应用价值

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中华核医学与分子影像杂志 2024年第7期44卷 401-405页

作者：党娜孙英董有文张谷青高明济宁医学院附属医院医学影像科济宁272000 济宁医学院附属医院妇产科济宁272000

目的探讨^(18)F-FDG PET/CT显像对噬血细胞性淋巴组织细胞增生症(HLH)的病因诊断能力。方法回顾性分析2017年1月至2023年1月于济宁医学院附属医院行^(18)F-FDG PET/CT显像的49例初诊HLH患者(男32例、女17例,年龄19~61岁)。观察并记录PET... 详细信息

目的探讨^(18)F-FDG PET/CT显像对噬血细胞性淋巴组织细胞增生症(HLH)的病因诊断能力。方法回顾性分析2017年1月至2023年1月于济宁医学院附属医院行^(18)F-FDG PET/CT显像的49例初诊HLH患者(男32例、女17例,年龄19~61岁)。观察并记录PET/CT显像结果及临床资料。以病理学检查及临床随访结果为标准,计算PET/CT、PET、CT显像对HLH病因的诊断效能;采用χ^(2)检验、两独立样本t检验、Mann-Whitney U检验比较血液系统肿瘤相关性HLH与非血液系统肿瘤相关性HLH间PET/CT显像特征及临床指标的差异;采用多因素logistic回归分析血液系统肿瘤继发HLH的预测因素;采用ROC曲线分析计算血液系统肿瘤患者淋巴结SUVmax、可溶性CD25(sCD25)预测继发HLH的AUC和最佳阈值。结果PET/CT、PET、CT在HLH病因诊断中的灵敏度、特异性、准确性、阳性预测值、阴性预测值分别为85.7%(30/35)、8/10、84.4%(38/45)、93.8%(30/32)、8/13;77.1%(27/35)、6/10、73.3%(33/45)、87.1%(27/31)、6/14;62.9%(22/35)、5/10、60.0%(27/45)、81.5%(22/27)、5/18。不同病因组间淋巴结分布及边界、肝脾及骨骼病变特征、淋巴结及肝、脾、骨骼SUVmax、性别、年龄、WBC、中性粒细胞(ANC)、PLT、乳酸脱氢酶(LDH)、总胆红素(TBIL)、C反应蛋白(CRP)、sCD25差异均有统计学意义(χ^(2)值:3.91~9.66,t值:3.75~7.90,z值:3.82~4.01,均P<0.05)。淋巴结SUVmax、sCD25为血液系统肿瘤继发HLH的预测因素[比值比(OR):1.28(95%CI:1.09~1.72)、1.56(95%CI:1.17~2.49),P值:0.004、0.013];预测最佳阈值分别为12.6、40028 ng/L,AUC分别为0.87、0.76,灵敏度和特异性分别为88.6%(31/35)和8/10、65.7%(23/35)和7/10;两者结合后AUC为0.83,灵敏度和特异性分别为74.3%(26/35)和9/10。结论^(18)F-FDG PET/CT显像对HLH病因诊断具有较高价值;淋巴结SUVmax、sCD25为血液系统肿瘤继发HLH的预测因素。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性正电子发射断层显像术体层摄影术,X线计算机氟脱氧葡萄糖F18

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L-DEP方案挽救治疗难治性EB病毒感染诱发的原发性噬血细胞综合征4例

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中华儿科杂志 2024年第5期62卷 467-472页

作者：赵云泽马宏浩廉红云王冬王天有张蕊国家儿童医学中心首都医科大学附属北京儿童医院血液病中心儿童血液病与肿瘤分子分型北京市重点实验室儿科学国家重点学科儿科重大疾病研究教育部重点实验室北京100045

目的观察门冬酰胺酶、脂质体阿霉素、依托泊苷和甲泼尼龙(L-DEP)方案挽救治疗难治性EB病毒感染诱发的原发性噬血细胞综合征(EBV-pHLH)的有效性和安全性。方法回顾性病例总结。以2016年1月至2022年6月就诊于首都医科大学附属北京儿童医院... 详细信息

目的观察门冬酰胺酶、脂质体阿霉素、依托泊苷和甲泼尼龙(L-DEP)方案挽救治疗难治性EB病毒感染诱发的原发性噬血细胞综合征(EBV-pHLH)的有效性和安全性。方法回顾性病例总结。以2016年1月至2022年6月就诊于首都医科大学附属北京儿童医院的4例难治性EBV-pHLH患儿为研究对象,收集L-DEP方案治疗前后的临床及实验室资料,分析L-DEP方案治疗EBV-pHLH患儿的有效性及安全性。结果4例患儿中女3例、男1例,年龄0.8~7.0岁,PRF1基因复合杂合突变2例,UNC13D基因杂合突变1例,ITK基因纯合突变1例。在L-DEP方案化疗前,所有患儿均有贫血和可溶性CD25升高,3例存在中性粒细胞和血小板计数减少,3例铁蛋白水平升高,3例纤维蛋白原水平下降,1例甘油三酯水平明显升高。在接受1~2个疗程L-DEP方案化疗后,3例获得缓解,包括完全缓解(1例)和部分缓解(2例),另1例未缓解。3例缓解患儿血细胞计数、可溶性CD25、甘油三酯、纤维蛋白原、白蛋白水平均有所恢复。4例患儿均在完成L-DEP方案化疗后接受造血干细胞移植,其中长期生存3例。4例患儿均未出现严重的化疗不良反应,主要不良反应为骨髓抑制、感染、胰腺炎,除1例接受紧急移植患儿死于重症感染外,另3例患儿均存活。结论L-DEP方案可以作为EBV-pHLH患儿安全有效的挽救治疗方案,为患儿顺利接受造血干细胞移植提供宝贵机会。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性爱泼斯坦巴尔病毒感染儿童挽救疗法

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EB病毒相关性噬血细胞综合征一例报道并文献复习

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中国全科医学 2020年第11期23卷 1445-1448页

作者：王江娅孙萌郑有宁河北省人民医院儿科河北省石家庄市050000

噬血细胞综合征是儿童少见的组织细胞疾病,早期表现缺乏特异性,极易造成误诊,延误治疗机会。本文通过回顾性分析1例诊断为EB病毒相关性噬血细胞综合征(EBV-HLH)患儿的临床资料、治疗情况,结合目前EBV-HLH的研究进展进行文献复习,以便临... 详细信息

噬血细胞综合征是儿童少见的组织细胞疾病,早期表现缺乏特异性,极易造成误诊,延误治疗机会。本文通过回顾性分析1例诊断为EB病毒相关性噬血细胞综合征(EBV-HLH)患儿的临床资料、治疗情况,结合目前EBV-HLH的研究进展进行文献复习,以便临床工作者早期识别嗜血细胞综合征,为患儿争取生存机会。

关键词：淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性疱疹病毒4型,人 EB病毒儿童病例报告

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以肝衰竭为主要表现的噬血细胞综合征1例报告

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临床肝胆病杂志 2020年第2期36卷 412-413页

作者：罗利婷张霞马鹤铭任天棋曹鹤牛俊奇吉林大学第一医院肝胆胰内科长春130021 吉林大学第一医院肿瘤中心血液科长春130021

1病例资料患者女性,37岁,主因“发热2月余,尿黄1月、目黄半月,腹胀、双下肢水肿5 d”于2013年7月8日入本院。既往:否认肝炎病史,无烟酒嗜好。入院查体:体温36.5 ℃,皮肤、巩膜重度黄染,[JP2]颜面部中度水肿,未见肝掌、蜘蛛痣。腹轻度膨... 详细信息

1病例资料患者女性,37岁,主因“发热2月余,尿黄1月、目黄半月,腹胀、双下肢水肿5 d”于2013年7月8日入本院。既往:否认肝炎病史,无烟酒嗜好。入院查体:体温36.5 ℃,皮肤、巩膜重度黄染,[JP2]颜面部中度水肿,未见肝掌、蜘蛛痣。腹轻度膨隆,正中腹部压痛,无反跳痛及肌紧张,脾肋下3 cm,移动性浊音阳性,双下肢中度水肿。

关键词：肝功能衰竭淋巴组织细胞增多症,嗜血细胞性诊断

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